Characterization of a PTH1R missense mutation responsible for Jansen type metaphyseal chondrodysplasia (Registro nro. 266516)

Detalles MARC
000 -CABECERA
campo de control de longitud fija 02662nab a2200289 a 4500
003 - IDENTIFICADOR DEL NÚMERO DE CONTROL
campo de control AR-ReUNN
005 - FECHA Y HORA DE LA ÚLTIMA TRANSACCIÓN
campo de control 20260702004755.0
008 - DATOS DE LONGITUD FIJA--INFORMACIÓN GENERAL
campo de control de longitud fija 260701s2023 ag |||||||||||||||||spa
035 ## - NÚMERO DE CONTROL DEL SISTEMA
Número de control de sistema (ODN)65672
001 - NÚMERO DE CONTROL
campo de control 266516
040 ## - FUENTE DE LA CATALOGACIÓN
Centro catalogador/agencia de origen AR-ReUNN
Lengua de catalogación spa
Centro/agencia transcriptor AR-ReUNN
Normas de descripción aacr2
100 1# - ENTRADA PRINCIPAL--NOMBRE DE PERSONA
Nombre de persona Shimomura-Kuroki, Junko
9 (RLIN) 199377
245 10 - MENCIÓN DE TÍTULO
Título Characterization of a PTH1R missense mutation responsible for Jansen type metaphyseal chondrodysplasia
264 #1 - PRODUCCIÓN, PUBLICACIÓN, DISTRIBUCIÓN, FABRICACIÓN Y COPYRIGHT
Fecha de producción, publicación, distribución, fabricación o copyright 2023
300 ## - DESCRIPCIÓN FÍSICA
Extensión 5 páginas
520 ## - SUMARIO, ETC.
Sumario, etc. Parathyroid hormone and parathyroid hormone-related peptide (PTHrP), and its receptor (PTH1R) play an important role in differentiation of bone and cartilage in the developing stages. Constitutive dimers of PTH1R are believed to be dissociated by ligand binding, and monomeric PTH1R is capable of activating G protein. Jansen type metaphyseal chondrodysplasia is caused by missense mutations in PTH1R, which are constitutively active even without the presence of the ligands. However, the underlying pathomechanisms remained largely unknown. In this study, we have attempted to further characterize a PTH1R missense mutation H223R responsible for Jansen type metaphyseal chondrodysplasia. cDNAs encoding wild-type (Wt)- and H223R mutant (Mut)-PTH1R were transfected into HEK293T cells, and as a consequence of western blots, both the Wt- and Mut-PTH1R proteins showed several fragments between 55 and 65 kDa in size, while the patterns of N-glycosylation were distinct between them. Then we hypothesized that the Mut-PTH1R might physically interact with the Wt-PTH1R, leading to affect the downstream cAMP accumulation. Co-immunoprecipitation assays clearly showed that interaction occurred not only between the Wt-PTH1R themselves, but also between the Wt- and Mut-PTH1R. Furthermore, we performed CRE reporter assays to investigate cAMP accumulation. Constitutive, ligand-independent cAMP accumulation was observed in HEK293T cells expressing the Mut-PTH1R. Interestingly, there was a statistically lower constitutive activity in HEK293T cells co-expressing the Wt- and Mut-PTH1R proteins. Summarizing, it seems likely that Mut-PTH1R may be, at least in part, co-localized with Wt-PTH1R by forming a heterodimer, leading to affect the function to each other.
650 #4 - PUNTO DE ACCESO ADICIONAL DE MATERIA--TÉRMINO DE MATERIA
Término de materia o nombre geográfico como elemento de entrada Dimerización
9 (RLIN) 199382
650 #4 - PUNTO DE ACCESO ADICIONAL DE MATERIA--TÉRMINO DE MATERIA
Término de materia o nombre geográfico como elemento de entrada Receptor Acoplado a Proteina G
9 (RLIN) 199383
650 #4 - PUNTO DE ACCESO ADICIONAL DE MATERIA--TÉRMINO DE MATERIA
Término de materia o nombre geográfico como elemento de entrada Condrodisplasia Metafisiaria Tipo Jansen
9 (RLIN) 199384
650 #4 - PUNTO DE ACCESO ADICIONAL DE MATERIA--TÉRMINO DE MATERIA
Término de materia o nombre geográfico como elemento de entrada Hpt
9 (RLIN) 199385
650 #4 - PUNTO DE ACCESO ADICIONAL DE MATERIA--TÉRMINO DE MATERIA
Término de materia o nombre geográfico como elemento de entrada Pth1r
9 (RLIN) 199386
700 1# - PUNTO DE ACCESO ADICIONAL--NOMBRE DE PERSONA
Nombre de persona Farooq, Muhammad
9 (RLIN) 199378
700 1# - PUNTO DE ACCESO ADICIONAL--NOMBRE DE PERSONA
Nombre de persona Sekimoto, Tsuneo
9 (RLIN) 199379
700 1# - PUNTO DE ACCESO ADICIONAL--NOMBRE DE PERSONA
Nombre de persona Amisuka, Norio
9 (RLIN) 199380
700 1# - PUNTO DE ACCESO ADICIONAL--NOMBRE DE PERSONA
Nombre de persona Shimomura, Yukata
9 (RLIN) 199381
773 0# - ENLACE AL DOCUMENTO FUENTE/ENTRADA DE REGISTRO ANFITRIÓN
Título Odontology
Número Internacional Normalizado para Publicaciones Seriadas 1618-1247
Parte(s) relacionada(s) v. 105 n. 2 (2017)
Número de control del registro 257190
942 ## - ELEMENTOS DE PUNTO DE ACCESO ADICIONAL (KOHA)
Tipo de ítem Koha Artículo de revista

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